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【病例分享】男性乳房血管球瘤病例报道

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[导读] 英文文献翻译  上海市同仁医院病理科 福尔摩段

导读:

血管球瘤是血管周细胞肿瘤的一种类型,被认为是动脉与静脉吻合处的血管球体形成的肿瘤,其典型的临床表现是孤立性小肿块,当位于皮肤部位时,血管球瘤的大小通常为亚厘米(是介于1~0.1厘米之间的称呼),表现为蓝红色的结节,也可在真皮外正常但不含血管球细胞的区域发育。


第一例

基本资料:

一名57岁男性因右胸持续疼痛3个月就诊医生,在右乳房6点持续局部疼痛。

查体:

未见明显肿块和皮肤改变,但右乳6点局部可有触及疼痛,随后进行乳房x线照射和超声检查。乳房疼痛部位进行BB标记。

X线检查:

乳房发现直径5毫米的等密度肿块。

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超声检查:

显示一个厚壁、椭圆形、低回声的肿块,直径4mm,无血管增生。

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HE形态:

【病例分享】男性乳房血管球瘤病例报道

超声引导的细针活检显示与良性血管球瘤一致,细胞SMA阳性,细胞角蛋白AE1/AE3阴性,符合诊断


第二例

临床资料:

49岁男性,右乳房可触及一肿块。

双侧乳腺x线片:

显示局限性肿块,位于皮下浅层脂肪,在右乳房外上象限十点钟方向的皮肤表面。

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超声检查:

超声显示1.5 cm椭圆形边界轻度低回声肿块(黄色箭头)可触及的局部区域与乳腺x线片表现相对应。彩色多普勒分析显示有明显的内部血管增生,超声引导下使用14号细针活检穿刺,并进行苏木精和伊红染色显示了血管病变。

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HE形态:

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A, 肿瘤低倍镜,分叶状生长(红色箭头),血管和海绵状血管间隙突出(黄色箭头)B,高倍镜显示肿瘤由大,小至中型的分支血管(红色箭头)和血管周围排列的小而均匀的圆细胞(黄色箭头)组成。细胞表现温和,细胞核位于中心,胞浆少量呈嗜碱性。

免疫组化:

【病例分享】男性乳房血管球瘤病例报道

平滑肌肌动蛋白(SMA)免疫组化染色显示肿瘤细胞弥漫胞浆阳性

总结:HE显示由血管周围排列的小而均匀的细胞组成的,免疫组化显示肿瘤细胞平滑肌肌动蛋白和波形蛋白阳性;角蛋白AE1/3、结蛋白、黑素细胞标志物(Melan-AS-100HMB45),或神经内分泌标志物(嗜铬蛋白A和突触素)为阴性。患者随后接受手术切除,缓解症状。

讨 论

血管球瘤是血管周细胞肿瘤的一种类型,被认为是动脉与静脉吻合处的血管球体形成的肿瘤,其典型的临床表现是孤立性小肿块,当位于皮肤部位时,血管球瘤的大小通常为亚厘米(是介于1~0.1厘米之间的称呼),表现为蓝红色的结节,也可在真皮外正常但不含血管球细胞的区域发育,可能起源于血管周围细胞,它可以分化为血管球细胞的,最常见的甲下血管球瘤,临床表现非常疼痛,据我们所知,它是由于含有丰富的神经纤维。

从组织学上看,血管球瘤是由均匀的圆形细胞形成的,细胞边界清晰,肿块周围有明显的毛细血管,当其血管结构突出时,类似海绵状血管瘤,肿瘤细胞平滑肌肌动蛋白呈阳性。

血管球瘤是属于良性的间叶源性肿瘤,可发生于人体的多个不同部位,四肢末端尤其是指(趾)甲下为本病的好发部位,其它部位肌肉、胃、肠、肺等也有文献报道,而发生与乳腺血管球瘤是一种及其罕见的肿瘤,男性乳腺血管球瘤仅有少数报道,最常见的症状是疼痛,可由温度变化或压力引起。典型的三联征是间歇性疼痛、温度不耐受(冷刺激痛)和触及痛。 Love's test 和 Hildreth's test常常被用来辅助诊断血管球瘤。

Love's pin试验:其方法为用大头针的尾部自肿瘤的周围触压,逐渐向中心移动,触到肿瘤表面的皮肤时,立即出现疼痛和患手不自主地回缩,称之为Love试验阳性。加强的Love试验则通过针尖样物体加压刺激使得疼痛加剧。

②Hildreth's试验:其方法是抬高患肢数分钟以驱血,这时患者的疼痛可减轻。而加强的Hildreth试验则在驱血后将患肢迅速放下,血流的冲击可诱发疼痛。


鉴别一般根据发病部位,需要与不同疾病相互鉴别。

副神经节瘤:它们是起源于副交感神经系统的副节细胞的不同实体。胃肠道少见,肿瘤多呈巢状、器官样及腺管状排列,由主细胞和支持细胞组成,主细胞呈上皮样,多角形,细胞核圆形或卵圆形,可见核仁,胞质颗粒状、嗜双色; 支持细胞呈梭形,胞质嗜酸,多分布在主细胞周围。肿瘤常发生在腹膜后和肠系膜后,表达S100及神经内分泌( CgA,Syn,CD56) 标记,SMA阴性。

血管周细胞瘤: 胃肠道少见,常发生在腹膜后和肠系膜后,镜下见混合上皮样细胞和梭形细胞、鹿角状血管,细胞边界不清,通常阴性或弱阳性表达。

神经内分泌肿瘤: 多位于胃底及胃体,肿瘤富含血窦,细胞均匀,细胞核染色质相对粗糙,染色较强,胞质淡红色,除Syn强表达外,CgA和CD56强阳性,SMA阴性。

淋巴瘤: 一般与胃肠道血管球需要鉴别,起源自胃肠道黏膜固有层及黏膜下层的淋巴组织,以弥性大B细胞淋巴瘤及MALT淋巴瘤最常见,肿瘤界限不清,肿瘤细胞散在且异型性较大,肿瘤常侵犯周围组织。特异的免疫组化有助于鉴别,如 CD3,CD5,CD20,CD30,BCL2,LCA等。

治疗:一般是手术切除,手术可缓解。生物学行为一般为良性,亦有恶性血管,然而,即使有的适当切除,特别是位于甲下部位的血管球瘤仍有1-2%的病例复发。


参考文献:

Barajas D. Glomus tumor of the male breast. Breast J. 2020 Feb;26(2):297-298. doi: 10.1111/tbj.13549. Epub 2019 Sep 4. PMID: 31486155.

Ward RC, Donegan L, Wang Y, Chadashvili T, Lourenco AP. Glomangioma of the male breast. Breast J. 2018 Jan;24(1):87-89. doi: 10.1111/tbj.12840. Epub 2017 Jun 6. PMID: 28585744.

党琳琳,侯东省.10例甲床外血管球瘤临床病理分析[J].诊断病理学杂志,2022,29(03):252-255.


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